Latent John Cunningham virüsü, immünsuprese kişilerde reaktive olup, nadiren Progresif Multifokal Lökoensefalopati gelişimine neden olabilmektedir. Altmış yedi yaşında erkek hasta nöbet geçirme yakınması ile acil servise başvurmuş ve status epileptikus tanısıyla diazem ve fenitoin tedavisi uygulanmıştı. Özgeçmişinde remisyonda kronik lenfositik lösemi tanısı vardı. Kontrastlı beyin difüzyon manyetik rezonans görüntüleme, perfüzyon manyetik rezonans görüntüleme ve manyetik rezonans spektroskopide Progresif Multifokal Lökoensefalopati ile uyumlu olabilecek lezyon saptandı. Olgu takibinin 5. ayında exitus oldu. Bu yazıda kronik lenfositik lösemi seyrinde nadir görülen Progresif Multifokal Lökoensefalopati olgusu sunulmuştur.